Dysphagia Due to Lingual Thyroid: A Case Report

Abstract

Turkish Abstract

Introduction

Lingual tiroid tiroid bezinin migrasyon sürecindeki defekt sonucunda gelişen bir anomalidir. Dil ektopik tiroid dokusu için %90 oranında en sık yerleşim yeridir. Genellikle kadınlarda görülen bu durumda hastalar sıklıkla ötiroid olmakla birlikte hipotiroidizm de gelişebilir. Bu hastalarda normal yerleşimli bir tiroid dokusu bulunsa bile fonksiyon gösteren tiroid  lingual tiroid dokusu olabilir ¹. Kliniğin ortaya çıkışı genelde lingual tiroid dokusunun büyüklüğüne bağlıdır. Dil kökünde asemptomatik bir kitle olabileceği gibi yutma güçlüğü, disfoni, dispne ile de kendini gösterebilir. Hastanın yönetimi kitlenin neden olduğu bulgulara bağlı olarak değişmektedir ². Bu olgu sunumunda yutma güçlüğü yakınması ile gelen ve subklinik hipotiroidisi olan 8 yaşındaki kadın hasta literatür bulguları ışığında sunulmuştur.

Case Report

Sekiz yaşında kadın hasta bir yıldır gelişen ve giderek şiddetlenen yutma güçlüğü ve boğazda takılma hissi ile kliniğimize başvurdu. Fizik muayenede dil kökünde sert kıvamlı, yuvarlak, düzgün yüzeyli kitle görüldü (Şekil 1).

Şekil 1 Hastada dil kökünde kitlesel lezyonun görüntüsü.

Kitle hava yolu pasajını tam tıkamamakla birlikte dil köküne doğru devamlılık gösteriyordu. Serum tiroid fonksiyon testlerinde yüksek TSH (11,65µIU/ml) ile birlikte normal sınırlarda serbest T3 (5,88 pmol/l) ve serbest T4 (13,04 pmol/l) değerleri görüldü. Teknesyum 99 m perteknetat tiroid sintigrafisinde tiroid lojunda sağ ve sol tiroid lobuna ait radyoaktif madde tutulumu izlenmedi. Tiroid loju üst kısımda orta hatta, dil köküne uyan alanda hiperaktif nodül şeklinde tiroid dokusu ile uyumlu radyoaktif madde tutulumu izlendi (Şekil 2).

Şekil 2 Tc-99m perteknetat sintigrafisinde tiroid lojunda sağ ve sol tiroid lobuna ait radyoaktif madde tutulumu izlenmemiştir. Tiroid loju süperiyorunda, orta hatta dil köküne uyan alanda hiperaktif nodül şeklinde tiroid dokusu ile uyumlu radyoaktif madde tutulumu izlenmiştir.

Hastanın fonksiyon gösteren başka tiroid bezi bulunmadığı için kitlenin eksizyonu düşünülmedi. Hastaya 50 µgr L-tiroksin tedavisi başlandı. Tedavinin altıncı ayında kitlede belirgin küçülme gözlendi. Hastanın iki yıllık takibinde ek bir soruna rastlanmadı.

Discussion

Tiroid dokusu embriyolojik olarak ilk gelişen endokrin organdır. Endoderm kaynaklı olan doku foramen çekumdan gelişir ve embriyolojik hayatın 7. haftasında tiroglossal kanal boyunca ilerleyerek boynun alt kısmında pretrakeal pozisyonunu alır. Bu dönemde tiroid dokusunun aşağı inememesi veya tiroglossal kanalın herhangi bir yerinde kalması sonucu ektopik tiroid dokusu oluşur. Ektopik tiroid dokuları %90 sıklıkla dil köküne yerleşir ³. Yapılan bir otopsi çalışmasında vakaların %10?unda dil kökünde makroskopik veya mikroskopik bir tiroid dokusu bulunduğu bildirilmiştir ⁴. Kadınlarda görülme sıklığı erkeklerden 7 kat daha fazladır ³. Lingual tiroid genellikle asemptomatiktir ve rastlantısal olarak bulunur. Bununla birlikte disfaji, disfoni, dispne ve seste kabalaşma ile de kendini gösterebilir ⁵. Büyümüş bir lingual tiroid dokusu entübasyon güçlüğü ve kanamaya yol açabilir. Fizik muayenede lingual tiroid dil kökünde pembe, sert kıvamlı bir kitle olarak görülür. En önemli tanı aracı teknesyum sintigrafidir. Sintigrafi fonksiyon gösteren başka tiroid dokusunun varlığını gösterme açısından da önemlidir. Hastaların %75?inde ektopik tiroid dokusu fonksiyon gösteren tek tiroid dokusudur ve %33 vakada hipotiroidizm mevcuttur ⁶. Bizim olgumuzda da subklinik hipotiroidi olup dil kökü lokalizasyonlu ektopik tiroid dokusu fonksiyon gören tek tiroid dokusuydu. Ultrasonografi (USG), bilgisayarlı tomografi (BT) ve manyetik rezonans görüntüleme (MRG) de ektopik dokunun büyüklüğünü ve lokalizasyonunu göstermek için önemli tanı araçlarıdır. Ayırıcı tanıda lenfoma, minör tükrük bezi tümörleri, orta hat brankial kistleri, tiroglossal kistler, epidermoid ve sebase kistler, anjiom, adenom, fibrom ve lipom düşünülebilir Lingual tiroide yaklaşım halen tartışmalı bir konudur. Hasta asemptomatik ise, ötiroid ise ve medikal takip altındaysa tedavi gerekmeyebilir. Büyümüş bir lingual tiroid dokusu disfaji, disfoni, dispne, seste kabalaşma, entubasyon güçlüğü ve kanamaya yol açabilir. Malign dönüşüm bildirildiğinden bazı yazarlar ektopik glandın tamamen alınmasını savunmaktadır ^7-8. Fakat semptomsuz ya da hafif semptomları olan hastalarda tiroid hormon tedavisi de başarılı olabilmektedir. Radyoaktif iyot (RI) ablasyon tedavisi yaşlı veya cerrahiyi tolere edemeyecek hastalarda uygulanabilmekle birlikte, çocuklar ve genç erişkinlerde RI?nın gonadlar ve diğer organlar üzerindeki sistemik etkilerinden dolayı bu tedavi yönteminden kaçınılmalıdır ⁹. Genelde tiroid dokusu hipoaktiftir ve tedavi için RI?nın yüksek dozda verilmesi gerekir. Medikal tedavinin yetersiz kaldığı veya komplike, semptomatik vakalarda cerrahi tedaviye başvurulur ⁵. Ektopik tiroid dokusunun fonksiyon gösteren tek tiroid dokusu olması ihtimaline karşılık çıkarılan dokunun transplantasyonu ötiroid durumu korumak için alternatif bir yöntemdir. Hastanın genel durumu, lezyonun boyu, lokal semptomların ve komplikasyonların varlığı, kanama, kistik veya malign dejenerasyon cerrahi kararını vermede önemli unsurlardır. Semptomatik, agresif cerrahiyi kaldıramayacak, yaşlı hastalarda veya küçük ve ön yerleşimli olgularda lezyon kısmi olarak çıkarılabilir. Bu yaklaşım malign dönüşümü veya relapsı önlememekte fakat daha az kanamaya neden olmaktadır. Genç hastalarda, büyük veya dil kökünün derininde yerleşen lezyonu olanlarda lezyonun total eksizyonu daha uygundur. Hava yolu açıklığını sağlamak, dikkat edilmesi gereken bir durumdur ve hastalara trakeotomi açılması gerekebilir ¹⁰. Sonuç olarak lingual tiroid vakalarının çoğu asemptomatiktir. Teşhiste sintigrafi en önemli tanı aracı olup dokunun fonksiyonunu ve başka odaklarda tiroid dokusu olup olmadığının tespiti açısından önemlidir. Hafif yakınmaları olan vakalar hormon tedavisi verilerek çözülebilir. Ancak disfaji ve dispne gibi semptomlar ortaya çıktığında cerrahi tedavi düşünülmelidir. Bu olgularda fonksiyon gören başka tiroid dokusu yoksa çıkarılan tiroid dokusunun re-transplantasyonu veya tiroid hormon replasmanı akılda tutulmalıdır.

References

1. Ulug T, Ulubil SA, Alagöl F, Dual ectopic  thyroid: report of a case. J Laryngol Otol 2003; 117: 574-6.
2. Hazarika P, Siddiqui SA, Pujary K, Shah P, Nayak DR, Balakrishnan R. Dual ectopic thyroid: a report of two cases. J Laryngol Otol 1998; 112: 393-5
3. Smoker W.R.K. Oral Cavity. In Som P.M, Curtis H.D. Head and Neck Imaging. 3rd edn St Louis: Mosby, 1996: 488-544
4. Sauk JJ. Ectopic lingual thyroid. J Pathol 1970; 102: 239-43
5. Hafidh MA,Sheahan P, Khan NA, Colreavy M, Timon C.Role of CO2 laser in tehe management of obstructive ectopic thyroids. J. Laryngol Otol 2004; 118: 807-9
6. Baik SH, Choi JH, Lee HM. Dual ectopic thyroid. Eur Arch Otorhinolaryngol 2002;259: 105-107
7. Galizia G, Lieto E,Ferrara A,Castellano P, Pelosio L,İmpperatoreV,et al.Ectopik thyroid:reportof a case.G Chir 2001;2:85-8
8. Shah BC, Ravichand CS, Juluri S, Agarwal A, Pramesh CS, Mistry RC. Ectopik thyroid cancer. Ann Thorac Cardiovasc Surg 2007;13:122-4
9. Alderson DJ,  Lannnigan FJ. Lingual thyroid presenting after previus thyroglossal cyst exsion.JLaryngol Otol 1994;108:341-3
10. GalloA, Leonetti F, Torri E, Manciocco V, Simonelli M,De Vincentiis M. Ectopik lingual thyroid as unusual cause of severe dysphagia. Dyspahigia 2001;16:220-3

Information Presentation

33. TÜRK ULUSAL KULAK BURUN BOĞAZ VE BAŞ BOYUN CERRAHİSİ , EKİM 2011, ANTALYA