Laryngeal Tuberculosis Mimicking Supraglottic Laryngeal Cancer: A Case Report

Abstract

Turkish Abstract

Introduction

Ülkemizde ve dünyada tüberküloz (tb), modern kemoterapi olanaklarına bağlı azalmakla beraber halen önemli bir sağlık sorunudur.  Laringeal tüberküloz (LTB) hem laringeal lezyonun görünüşü hem de klinik seyri açısından sıklıkla malign hastalıklarla karışabilir ¹. Bu makalede, 45 yaşında yaklaşık 2 aydır ses kısıklığı olan, larinks muayenesinde epiglotu tamamen destrükte eden ülsere kitleli erkek hasta literatür bilgisi ile sunuldu.

.

Case Report

İki aydır gittikçe artan ağrılı yutma, seste boğukluk şikâyeti olan 45 yaşındaki erkek hasta polikliniğimize başvurdu. Bunlara ek olarak yeni başlayan sıvı gıda içerken öksürük problemi vardı. Son aylarda kilo kaybı şikâyeti de olan hastanın hemoptizisi, göğüs ağrısı, gece terlemesi yoktu.  22 yıldır günde 1 paket sigara anamnezi mevcuttu. Aile çevresinde ve öz geçmişinde tb öyküsü yoktu. Yapılan fiberoptik nazofaringolaringoskopide epiglotu tamamen dejenere eden, dil köküne uzanan ülsere lezyon izlendi. Vokal kord hareketleri doğaldı.  Laringeal muayene sonucu ön tanı olarak supraglottik yerleşimli larinks kanseri düşünüldü. Yapılan larinks bilgisayarlı tomografisinde epiglot tamamen deforme olarak izlendi. (Şekil 1) Total kan sayımı, biyokimyasal parametreleri, tüm serolojik testleri doğaldı. Eritrosit sedimantasyon hızı 47 mm/saat olarak ölçüldü. Diğer KBB muayenesi doğaldı.  

Şekil 1 Seri çekimlerde laringeal yapılar.(Beyaz ok: Epiglot tamamen destrükte) kontrolde şikâyetleri gerilemişti.

Akciğer x-ray grafisinde akciğerde yaygın kaviter lezyonlar izlendi. Genel anestezi altında süspansiyon mikrolaringoskopi eşliğinde biyopsi alındı. Doku parçalarının hematoksilen-eozin (H-E) kesitlerinin histopatolojik değerlendirmesinde; yer yer küçük koagülasyon nekrozu alanlarının eşlik ettiği multinükleer dev hücreler, epiteloid histiyositler, plazma hücreleri ve lenfositler içeren kronik tipte iltihabi hücre reaksiyonu izlendi. Bazı alanlarda Langhans tipi multinükleer dev hücreler ve epiteloid histiyositlerin oluşturduğu granülom yapıları dikkat çekiciydi (Şekil 2). Uygulanan PAS (periodic acid-Schiff), retikülin ve Ziehl-Neelsen histokimyasal boyamalar ile mikroorganizma yönünde bulgu gözlenmedi. Olgu granülomatöz reaksiyon olarak rapor edildi. 

Patolojik ve klinik veriler ışığında alınan balgam örneklerinde aside dirençli basil gözlendi.  Hastaya akciğer ve larinks tb tanısı konuldu. Medikal tedavide izoniazid 300 mg/gün, rifampisin 600 mg/gün, prizinamid 2 gr/gün, ethambutol 1,5 gr/gün başlandı. Yapılan üçüncü ay takibinde hasta asemptomatikti. Tekrar kilo almaya başlamıştı.  İndirekt laringoskopisinde larinkste ülsere lezyon kaybolmuş, akciğerde radyolojik bulguları gerilemişti. Tedavi 6. aya tamamlandı. Hasta hala takibimiz altındadır.

Şekil 2 Langhans tipi multinükleer dev hücreler (kalın oklar), epiteloid histiyositler ve kronik tipde iltihabi hücrelerin oluşturduğu granülom yapıları komşuluğunda nekroz (ince ok) alanının görünümü (H-E, x400).

Discussion

Günümüzde dünya nüfusunun 1/3?ünün tb basili ile infekte olduğu tahmin edilmektedir. Her yıl yaklaşık sekiz milyon yeni tb hastalığı tanısı konurken hastalık her yıl yaklaşık 2 milyon kişinin ölümüne neden olmaktadır ².Ekstrapulmoner tb aktif tb?nin %20?sini oluşturmaktadır.  Ölüm ve hastalığın görülme oranının artışı erken tanı koymada gecikme,  etkili tedavinin planlanması ve uygulanmasında başarısızlıktan kaynaklanmaktadır.

LTB larinksin en sık granülamatöz hastalığıdır ve sıklıkla akciğer tüberkülozuna eşlik eder ^3-6. 20 yüzyıl başlarında tüm hastaların % 25-30?unda gözükürken günümüzde %1?den az gözükmektedir ^7-11. Sistemik semptomları nadirdir ^4,8,10,12. En sık görülme yaşını Thaller ¹³  ve Hunter ⁴ 40-60 yaş arası olarak bildirmişlerdir. Erdem ve ark. çalışmalarında da ortalama görülme yaşı 42,8 olarak bildirilmiştir ¹⁴. Nishiike ve ark. çalışmalarında erkek/kadın oranını 2,75/1 olarak bildirmişlerdir ¹⁵.

En sık rastlanan bulgusu ses kısıklığıdır ^15,16,17. Diğer semptomlar disfaji, odinofaji, stridor, öksürük ve hemoptizidir ^7,18. Bizim vakamızda da hastamız odinofaji ve seste boğukluk şikâyeti ile kliniğimize başvurmuştur. Epiglotun tamamen destrükte olması nedeniyle sıvı gıdalarda aspirasyon problemi de bulunmaktadır.

LTB?de indirekt laringoskopik bulgular 4 tipe ayrılabilir. Bunlar ülserofungatif, beyazımsı ülseratif, polipoid ve non-spesifik inflamatuar lezyondur ¹⁹. Shin ve ark. LTB vakalarında lezyonları  %40,9 ülseratif, %27,3 non-spesifik inflamatuar, %22,7 polipoid ve % 9,1 ülserofungatif olarak tespit etmişlerdir ¹⁹. LTB larinkste birçok bölgeyi tutabilir. Vokal kordlar en sık etkilenen bölgedir ^20-23. Bunu epiglot, bant ventiküller, arytenoid, posteior komissür, subglottik bölge izler ^8,19,24. Ramadan ve ark vokal kordda %56, epiglot hariç supraglottik bölgede %38, epiglotta %31 tutulum bildirmiştir ¹⁶. Uçar ve ark ise %54 vokal kord, %45 epiglot, %18 arytenoid tutulumu bildirmişlerdir ²⁵. Bizim vakamızda da literatürle uyumlu olarak epiglot tamamen ülseratif görünümdeydi. Ülserler dil köküne doğru uzanmaktaydı.

Smulders ve ark. yayınladıkları vaka sunumunda 50 yaşındaki erkek hastada 2 aydır disfoni,odinofaji ve disfaji mevcuttu. Yapılan incelemesinde sağ bant ventikülden epiglota uzanan ülsere kitle supraglottik ca olarak değerlendirilmiş, biopsi sonucunda nekrotizan granülamatöz reaksiyon vermesi,  daha sonra alınan balgam örneklerinde aside dirençli basil bulunması üzerine LTB tanısı konmuştur ¹.

Yayılım yolu olarak 2 teori vardır. Bunlardan ilki bronkojenik teoridir. LTB akciğer tb ile %71-100 oranında birliktedir ^21,26,27,28.  Burada hastalık endobronşial yoldan direkt yayılmaktadır. Endobronşial sekresyonlardaki çok sayıda basilin larinks mukozası üzerine direkt invazyonu vardır ^3,29. Diğeri hematojenöz teoridir. Burada basilin kan yoluyla uzak organlara gittiği düşünülmektedir ¹⁶. Literatürde yayılımın en çok bronkojenik yolla olduğu bildirilmiştir. Hunter larinksin hava yollarından direkt yayılımından çok hematogen yolla tutulduğunu öne sürmektedir ⁴. Akciğer tutulumu saptanmayan olgular primer LTB olarak tanımlanmakta ve hematojen yayılıma bağlanmaktadır ^26,28,30. Bizim vakamızda hastanın balgamında aside dirençli basil bulunması, akciğer grafisinde akciğer tb ye ait lezyonlar izlenmesi bronkojenik yayılımı düşündürtmektedir.

LTB tanısındaki en önemli sorun malign hastalıklar ile kolaylıkla karışabilmesidir ^5,31,32,33. Ayırıcı tanıda kronik larenjit, sarkoidoz, lepra, sfiliz, wegener ve mantar hastalıkları tutulmalıdır ^7,14.

LTB tanısı bakteriyolojik olarak konur. Balgam kültüründe basilin üretilmesi olguların %20-70?inde başarılı olmaktadır. Hastaların büyük kısmında TB öyküsü ya da aktif TB enfeksiyonu vardır ^14-34. Wang ve ark. %88 vakalarında larinks biopsisinde TB basiline rastlamışlardır ³⁵. Bizim vakamızda histopatolojik olarak Langhans tipi multinükleer dev hücreler ve  granülom yapıları dikkat çekici olmasına karşın PAS, retikülin ve Ziehl-Neelsen histokimyasal boyamaları ile mikroorganizma tespit edilememiştir. Balgam kültüründe aside dirençli basil gözlenmesi ve kültürde üretilmesi ile tanı konmuştur.

LTB tedavisi akciğer formunun tedavisi ile aynıdır ve genellikle sonuçlar başarılıdır ⁷. Wang ve ark. tüm LTB hastalarına izoniazid, rifampisin, prizinamid, ethambutolden oluşan üçlü veya dörtlü kombinasyon başlamışlardır. Bu tedaviye 6-9 ay devam etmişlerdir. Tedavilerinin 3. ayında lezyonların düzeldiğini ve ses kalitesinin iyileştiğini bildirmişleridir ³⁵. Vakamızın tedavisi izoniazid 300 mg/gün, rifampisin 600 mg/gün, prizinamid 2 gr/gün, ethambutol 1,5 gr/gün olarak düzenlendi. Yapılan üçüncü ay takibinde hastanın şikayetleri kaybolmuş ve tekrar kilo almaya başlamıştı.  Muayenede larinkste ülsere lezyon kaybolmuş, akciğerde radyolojik bulguları gerilemişti. Tedavi 6. aya tamamlandı. Hasta hala takibimiz altındadır.

Sonuç olarak özellikle ülkemiz gibi gelişmekte olan bölgelerde klinisyen larinkste kitle nedeniyle gelen hastalarda mutlaka ayırıcı tanıda LTB düşünmelidir.

References

1. Smulders YE, De Bondt BJ, Lacko M, Hodge JA, Kross KW. Laryngeal tuberculosis  presenting as a supraglottic carcinoma: a case report and review of the literature. J Med Case Reports. 2009 Nov 20;3:9288
2. Brahmer J, Sande MA. Tuberculosis. In: Wilson WR, Sande MA (eds). Current Diagnosis and Treatment in Infectious Diseases. New York: McGraw-Hill, 2001: 644-52.
3. Levenson MJ, Ingerman M, Grimes C, Robbett WF. Laryngeal tuberculosis: review of twenty cases. Laryngoscope 1984;94:1094-7.
4. Hunter AM, Millar JW, Wightman AJ, Horne NW. The changing pattern of laryngeal tuberculosis. J Laryngol Otol 1981;95:393-8.
5. Dinç M, Songür N, Dingil G, Turanlı M, Dinç S. Larenks  tüberkülozunda  bilgisayarlı  tomografi  bulguları. Kulak  Burun Boğaz Klinikleri 1:145-148, 1999.
6. Loehl TA, Smth TL. Inflamatory and granulomatous lesions of the larynx and pharynx. Am J Med 111:114-117,  2001.
7. 7.Rizzo PB, Da Mosto MC, Clari M, Scotton PG, Vaglia A, Marchiori C. Laryngeal tuberculosis: an often forgotten diagnosis. Int J Infect Dis 2003; 2:129-31.
8. Williams RG, Douglas-Jones T: Mycobacterium marches back. J Laryngol Otol 1995, 109:5-13.
9. Moon WK, Han MH, Chang KH, Im JG, Kim HJ, Sung KJ, Lee HK: CT and MR imaging of head and neck tuberculosis. Radiographics 1997, 17:391-402.
10. Nalini B, Vinayak S: Tuberculosis in ear, nose, and throat practice: its presentation and diagnosis. Am J Otolaryngol 2006, 27:39-45.
11. Topak M, Oysu C, Yelken K, Sahin-Yilmaz A, Kulekci M: Laryngeal involvement in patients with active pulmonary tuberculosis. Eur Arch Otorhinolaryngol 2008, 265:327-330
12. Harney M, Hone S, Timon C, Donnelly M: Laryngeal tuberculosis: an important diagnosis. J Laryngol Otol 2000, 114:878-880.
13. Thaller SR, Gross JR, Pilch BZ, et al. Laryngeal tuberculosis as manifested in the decades 1963-1983. Laryngoscope 1987;97(7 Pt 1): 848?50
14. Erdem T, Miman MC, Gürses İ, Kızılay A, Karataş E, Türker G. Tüberküloz larenjitleri. KBB ve BBC Dergisi 2003;11:68-72
15. Nishiike S, Irifune M, Doi K, Saada T, Kubo T. Laryngeal  tuberculosis: a report of 15 cases. Ann Otol Rhinol Laryngol 111:916-918, 2002.
16. Ramadan HH, Tarazi AE, Baroudy FM. Laryngeal tuberculosis: presentation of 16 cases and review of the literature. J Otolaryngol 1993;22:39-41.
17. Smallman LA, Clark DR, Raine CH, et al. The presentation of laryngeal tuberculosis. Clin Otolaryngol 1987;12:221_/5.
18. Kenmochi M, Ohashi T, Nishino H, Sato S, Tanaka Y, Koizuka I, Shinagawa T. A case report of difficult diagnosis in the patient with advanced laryngeal tuberculosis. Auris Nasus Larynx 2003; l: 131-4.
19. Shin JE, Nam SY, Yoo SJ, Kim SY: Changing trends in clinical manifestations of laryngeal tuberculosis. Laryngoscope 2000, 110:1950-1953.
20. Rupa V, Bhanu TS. Laryngeal tuberculosis in the eighties?an Indian experience. J Laryngol Otol 1989;103(9):864?8.
21. Tu HY, Li HY, Huang TS. Laryngeal tuberculosis: a series of 46 patients. Changgeng Yi Xue Za Zhi 1997;20(2):94 ?9.
22. Lim JY, Kim KM, Choi EC, et al. Current clinical propensity of laryngeal tuberculosis: review of 60 cases. Eur Arch Otorhinolaryngol  2006;263(9):838?42.
23. Singh B, Balwally AN, Nash M, et al. Laryngeal tuberculosis in HIV-infected patients: a difficult diagnosis. Laryngoscope 1996; 106(10):1238?40
24. Yencha MW, Linfesty R, Blackmon A: Laryngeal tuberculosis. Am J Otolaryngol 2000, 21:122-126
25. Uçar N,Çiftçi B,Çalışır HC, Çiftçi TU,Öğretensoy M.Larinks Tüberkülozlu Olguların Özellikleri.Turkiye Klinikleri J Med Sci 2008, 28:473-477
26. Alataş F, Metintaş M, Erginel S ve ark. Akciğer ve larinks tüberkülozu birlikteliği. Tüberküloz ve Toraks 1998;45: 290-4.
27. Vidal R, Mayordomo C, Miravitlles M et al. Pulmonary and laryngeal tuberculosis. Study of 26 patients. Rev Clin Esp 1996;196:378-80.
28. Fortun J, Sierra C, Rabosa E. Tuberculosis of the otorhinolaryngologic region: Laryngeal and extra-laryngeal forms. Enferm Infec Microbiol Clin 1996;14:352-6.
29. Pillsbury HC 3rd, Sasaki CT. Granulomatous diseases of the larynx. Otolaryngol Clin North Am 1982;15:539-51.
30. Kendiloros DC, Nikolopoulos TP, Ferekidis EA. Laryngeal tuberculosis at the end of the 20th century. J Laryngol Otol 1997;111:619-21..
31. Erisir F, Cansız H, İnci E, Özdoğan A, Tosyalı Y. Laren jeal  tüberküloz. Kulak  Burun  Boğaz Klinikleri  3:42-44, 2001.
32. Sutbeyaz Y, Ucuncu H, Karasen RM, Gundogdu C. The  association of secondary tonsillar and laryngeal tuberculosis : a case report and literature reviw. Auris Nasus Larynx 27:371-374, 2000.
33. Tüz M, Uygur  K, Öğün D, Doğru H.  Larenks  kanserini  taklit  eden  larenjeal  tüberküloz. Kulak Burun Boğaz  Klinikleri 1:149-151, 1999.
34. Unal M, Vayisoglu Y, Guner N, Karabacak T. Tuberculosis of the aryepiglottic fold and sinus pyriformis: a rare entity. Mt Sinai J Med 2006;73:806-9.
35. Wang CC, Lin CC, Wang CP, Liu SA, Jiang RS. Laryngeal tuberculosis: a review of 26 cases. Otolaryngol Head Neck Surg. 2007 Oct;137(4):582-8