Sebaceous Lymphadenoma of the Parotid Gland

Abstract

Turkish Abstract

Introduction

Sebasöz diferansiyasyon,  tükürük bezi dokusunda görülebilen yaygın bir bulgudur.  Sebasöz bezler parotis bezinde otopsi örneklerinin %28?sinde, cerrahi örneklerin %24?ünde görülmesine rağmen, benign ve malign sebasöz tükürük bezi neoplazileri oldukça nadirdir ve tüm tükürük bezi tümörlerinin %0,2? sinden daha azını oluşturur ¹. Tükürük bezlerinin sebasöz tümörleri,  sebasöz adenoma, sebasöz lenfadenoma, sebasöz adenokarsinoma, sebasöz lenfadenokarsinoma ve diğer tümörlerdeki sebasöz diferansiyasyonlar olmak üzere 5 kategoride sınıflandırılabilir ².

Sebasöz lenfadenoma,  parotis bezinin oldukça nadir görülen benign tümörüdür. Sebasöz lenfadenomların çoğunluğu histolojik olarak, diffüz lenfoid zemin içinde dağılmış metaplazik tükürük bezi kanalları içeren, değişik büyüklükte sebasöz bezlerden oluşmuştur ³. Bu çalışmada, oldukça nadir görülen ve diğer parotis bezi tümörleriyle karışan sebasöz lenfadenomların klinik seyri, görüntüleme bulguları ve histopatolojik özelliklerini bir olgu üzerinde literatür eşliğinde tartıştık.

Case Report

Altmış yaşında kadın hasta, sağ parotis bezi lokalizasyonunda 24 aydır mevcut olan ağrısız şişlik şikayeti ile polikliniğimize başvurdu. Fizik muayenede parotis bezi kuyruğunda lokalize sert, 20x15 mm ebatında ağrısız, mobil kitle palpe edildi. Fasiyal sinir intakttı ve boyunda palpe edilebilen lenfadenopati saptanmadı. Diğer kulak, burun ve boğaz muayenesinde özellik yoktu. Hastanın özgeçmişinde appendektomi ve  kolesistektomi  hikayesi ve diet ile kontrol altında olan tip 2 diabeti mevcuttu. Ultrasonografi (USG)?de sağ parotis bezi kuyruğunda lokalize 15x9.5 mm ebatında, hipoekoik, non-homojen lobule kitle saptandı. Magnetik rezonans görüntü (MRG)?lerinde  sağ parotis bezi inferior kesiminde 16.4x10.5 mm boyutlarında T1A incelemede hipointens, T2A ve STIR incelemelerde hiperintens, kontrast madde sonrası az kontrastlanma gösteren nodüler lezyon izlendi (Şekil 1A, B). 

Şekil 1 T1 A yağ baskılı kontrastlı görüntüde lezyonda zayıf kontrast tutulumu (A), T1 A yağ baskısız aksiyal görüntüde lezyonun çevre parotis bezi parankime göre hipointens görünümü (B).

İnce iğne aspirasyon biyopsisi (İİAB) benign parotis tümörü olarak rapor edilen hastaya genel anestezi altında sağ parsiyel parotidektomi yapıldı. Postoperatif fasiyal sinir fonksiyonları normal olan hastanın 18 aylık izleminde herhangi bir sorun tespit edilmedi.

Piyesin makroskopik incelemesinde parsiyel parotidektomi materyalinde, 15 x10x10 mm ebatında düzgün sınırlı krem renkte bir adet lezyon izlendi. Tümörün histopatolojik incelemesinde tükürük bezi parankiminden ince fibröz bir kapsül ile ayrılan lenfoid zeminde ortasında sebasöz hücre içeren epitel adaları görüldü (Şekil 2A). Lenfoid doku içerisindeki epitel adalarında pansitokeratin reaksiyonu izlendi (Şekil 2B).

Şekil 2 Tükrük bezi parankiminden ince fibröz bir kapsül ile ayrılan lenfoid zeminde, ortasında sebasöz hücreler içeren epitel adaları (A) (H&E; 100). Lenfoid doku içerisindeki epitel adalarında pansitokeratin reaksiyonu (B) (x200).

Discussion

Tükürük bezlerinin sebasöz diferansiyasyonu,  ilk kez 1931 yılında Hamperl tarafından tanımlanmış olup, normal parotis bezlerin %11-28?sinde ve normal submandibuler bezlerin %6?sında rapor edilmiştir ^4,5. Bu diferansiye doku, değişik türde sebasöz neoplazilere sebep olabilir. Sebasöz lenfadenoma bu neoplazilerin oldukça nadir görülen bir grubunu oluşturmakta olup, ilk defa Rawson ve Horn tarafından benign neoplazi olarak tanımlanmış ve 1960?da McGavran ve ark. tarafından sebasöz lenfadenoma olarak adlandırılmıştır ⁶. Çoğunlukla 6-8. dekatta, her iki cinsiyette eşit sıklıkta,  parotis bezinde veya periparotid lenf nodlarında ortaya çıkar. Dudak ve sert damakta minör tükürük bezi kaynaklı iki vaka yayınlanmıştır ^7,8. Asinik hücreli adenokarsinomla eş zamanlı ortaya çıkan bir vaka yayınlanmıştır ⁹. Hastaların öyküsü 1 aydan, 15 yıla kadar değişmektedir ¹⁰. Bu tümörlerin kliniği diğer parotis bezi tümörlerinin kliniğine benzerlik gösterdiği için ayırt etmek zordur.

Sebasöz lenfadenomaların ayırıcı tanısında İİAB, USG ve MRG kullanılabilir. Vande Haar ve ark. sebasöz lenfadenomaların İİAB bulgularını çalışmalarında değerlendirmişler ve sebasöz bez kümeleri, benign skuamöz hücreler, olası lenfoid foliküllü çok sayıda lenfoid hücreler ve kistik içeriğin olmasının tanıda önemli olduğunu vurgulamışlardır ¹¹. Bizim çalışmamızda, histopatolojik olarak İİAB sonucu benign tümör özellikleri gösteren yaymalar olarak değerlendirildi. Majeed ve ark. tek vaka üstünde yaptıkları çalışmada, USG?de tümör içinde kistik alanların ve ekojenik çizgilerin bulunmasının önemli olduğunu, aynı zamanda tümörün yüzeyel sınırlarının net tanımlandığını fakat derin sınırlarının daha az belirgin olduğunu vurgulamışlardır ¹². Bizim hastamızda MRG bulguları çoğunlukla diğer parotis bezi benign tümörlerinin özelliklerini göstermektedir.

Sebasöz lenfadenomların ayırıcı tanısı geniştir, asinik hücreli karsinom, mukoepidermoid karsinom, Warthin tümörü, lenfadenoma, rüptüre dermoid kist, skuamöz hücreli karsinom, pleomorfik adenom gibi hem benign hem de malign parotis bezi tümörlerini kapsamaktadır ^13,14. p63 immünhistokimyasal boyama ile periferik boyanma paterni ve yabancı cisim reaksiyonu göstermesi ile mukoepidermoid karsinomadan ayırt edilebilir. Sebasöz glandların bulunması ile Warthin tümöründen ayrılır. 

Sebasöz lenfadenoma oldukça nadir görülen, preoperatif olarak çoğunlukla tanı konamayan benign bir tümördür. Tedavileri cerrahi olup, parsiyel parotidektomi yeterlidir. Histopatolojik tanıda hem benign hemde malign parotis bezi tümörleriyle karışabilir. Preoperatif doğru tanı için İİAB, USG ve MR ayırıcı tanıda kullanılabilir.

References

1. Siriwardena BS, Tilakaratne WM, Rajapakshe RM. A case of sebaceous carcinoma of the parotid gland. J Oral Pathol Med.  2003; 2: 121-23.
2. Gnepp DR. Diagnostic surgical pathology of the head and neck.  Philadelphia: Saunders; 2001.
3. Gnepp DR, et al. Lymphadenomas: sebaceous and non-sebaceous. In: Barnes L, Eveson JW,  Reichart P, Sidransky D, eds. World Health Organization classification of tumours. Pathology and genetics of head and neck tumours. 3rd ed. Lyon, France: IARC Press; 2005. p. 269.
4. Meza-Chavez L. Sebaceous glands in normal and neoplastic parotid glands: possible significance of sebaceous glands in respect to the origin of tumours of the salivary glands. Am J Pathol.  1949; 25: 627-45.
5. Linhartova A. Sebaceous glands in salivary gland tissue. Arch Pathol.  1974; 98: 320-24.
6. McGavran MH, Bauer WC, Ackerman LV. Sebaceous lymphadenoma of the parotid salivary gland. Cancer. 1960; 13: 1185-87.
7. Maruyama S, et al. Sebaceous lymphadenoma of the lip: report of a case of minor salivary gland origin. JOral Pathol Med.  2002; 31(4): 242-43.
8. Kurokawa H, et al. Sebaceous lymphadenoma in the midline of the maxilla: report of case. J Oral Maxillofac Surg.  1999; 57(12): 1461-63.
9. Mayorga M, Fernandez M, Val-Bernal JF. Synchronous ipsilateral sebaceous lymphadenoma and acinic cell adenocarcinoma of the parotid gland. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endo. 1999; 88: 593?96.
10. Maffini F, et al. Sebaceous lymphadenoma of salivary gland: a case report and a review of the literature. Acta Otorhinolaryngol Ital. 2007; 27(3): 147-50.
11. Vande Haar MA, Defrias D, Lin X. Fine-needle aspiration cytomorphology of sebaceous lymphadenoma of the salivary gland. Diagn Cytopathol.  2014; 42(11):959-63.
12. Majeed M, et al. Sebaceous lymphadenoma of the parotid gland. Dentomaxillofac  Radiol. 2008; 37: 300?04.
13. Hayashi D, et al. Sebaceous lymphadenoma of the parotid gland: Report of two cases and review of the literature. Acta Otorhinolaryngol Ital.  2007; 27: 144?46.
14. Sun G, et al. Sebaceous lymphadenoma of parotid gland in a child. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endo.  2009; 107: 253?55.

Information Presentation

Çalışma 37. Türk Ulusal Kulak Burun Boğaz ve Baş Boyun Cerrahisi Kongresi, 28 Ekim-1 Kasım 2015, Belek, Antalya?da poster bildiri olarak sunuldu.