Laryngopyocoele Presenting with Acute Airway Obstruction

Abstract

Turkish Abstract

Introduction

Laringosel içi hava veya sıvı ile dolu olabilen laringeal sakkülün kistik dilatasyonudur ¹. İlk kez Virchow tarafından 1867 yılında tanımlanmıştır. Sebebi tam olarak bilinmemekle birlikte, etiyolojisinde intralaringeal basınç artışının rol oynadığı düşünülmektedir. Kistik yapının tirohiyoid membranla olan ilişkisine göre internal, eksternal ve mikst tip olarak sınıflandırılır ². Laringeal mukosel ise laringoselin obstrükte olmasıyla içindeki mukus bezlerinin proliferasyonu ve laringosel kavitesinin mukus ile distansiyonu sonucu oluşur. Laringomukoselde %10 oranında süperenfeksiyon olasılığı vardır  ve enfekte olduğunda laringopiyosel adını alır ³.

Case Report

Elli altı yaşında erkek hasta, 6 aydır ses kısıklığı ve aniden başlayan nefes darlığı şikayetleri ile başvurdu. Yetmiş paket/yıl sigara öyküsü mevcuttu ve alkol kullanımı yoktu. Beyaz küre değeri 13.400 mm3, C-reaktif protein değeri 45 mg/L, eritrosit sedimentasyon hızı ise 36mm/saat idi. Belirgin nefes darlığı ve subfebril ateşi vardı. İndirekt laringoskopisinde sağ ariepiglottik fold ve sağ ventrikülde belirgin mukozal ödem mevcuttu (Şekil 1A). Fizik muayenesinde boyun sağ tarafta ikinci ve üçüncü boyun bölgesini dolduran yumuşak kıvamlı kistik kitle mevcuttu. Çekilen kontrastlı boyun bilgisayarlı tomografisinde (BT) seviye veren sıvı imajı içeren mikst tip laringopiyosel izlendi (Şekil 1B).

Şekil 1 1A; sağ ariepiglottik foldu (siyah ok) ve sağ ventrikülü (beyaz ok) dolduran ve pasajı tama yakın kapatan laringopiyoselin endoskopik görünümü, 1B; aksiyel BT görüntüde sıvı seviyesi veren mikst tip laringopiyoselin görünümü

Sistemik 3x1 gr intravenöz ampisilin-sulbaktam, anti-inflamatuar tedavi ve 1mg/kg sistemik prednizolon tedavisi başlandı. Hastanın öyküsünde herhangi bir kronik hastalığı ve laringeal basınç artışına yol açacak bir mesleği veya hobisi yoktu. Genel anestezi altında eksternal yaklaşımla total eksizyon yapıldı (Şekil 2A). Patoloji sonucu kronik inflamasyon olarak raporlandı. Maligniteye rastlanmadı. Postoperatif ikinci saatte yapılan endoskopik görüntülemede laringeal pasajının belirgin olarak açıldığı izlendi (Şekil 2B).

Şekil 2 eksternal yaklaşım ile laringopiyoselin eksizyonu ve 2B; postoperatif ikinci saat endoskopik muayenede laringeal pasajın tamamen rahatladığı görülmektedir.

Takiplerinde sıkıntısı olmayan hasta iki gün sonra oral antibiyoterapi ve analjezik tedavi ile taburcu edildi.

Discussion

Laringosel etiyolojisi net olarak bilinmemektedir. Konjenital olabileceği gibi laringeal ventriküldeki neoplastik veya inflamatuvar lezyonlara bağlı olarak da gelişebileceği düşünülmüştür ^2,4. Ayrıca,  cam üfleyiciler, nefesli müzik aleti çalan kişiler ve kronik öksürük şikayeti olan hastalarda daha sık görüldüğü için intralaringeal basınç artışıyla ilişkisi olduğu düşünülmektedir ³. Genellikle,  tek taraflı olup, %15-20 oranında bilateral görülebilmektedir ². Sıklıkla 5-7. dekatta görülüp, erkeklerde kadınlara oranla 7 kat daha fazladır ³. Birçok laringosel vakası asemptomatik olup insidental olarak saptanır.

Kistik yapının tirohiyoid membranla olan ilişkisine göre internal, eksternal ve mikst tip olarak sınıflandırılır ⁴. İnternal laringosel larinks içinde sınırlıdır, bant ventrikül mukozası ve ariepiglottik fold içinde yer alır. Eksternal laringosel ise tirohiyoid membranı geçerek larinksin dışına uzanır ve süperior laringeal sinir ile süperior laringeal arterin tirohiyoid membranı deldiği yerden sakküle bağlanır. İnternal laringosele eksternal komponent de eşlik ettiğinde mikst tip laringosel adını alır. Bir çalışmada %30 internal, %26 eksternal ve %44 oranında mikst tip görüldüğü bildirilmiştir ⁵.

İnternal laringosel klinikte; ses kısıklığı, stridor, boğazda yabancı cisim hissi, boğaz ağrısı ve öksürük semptomlarına yol açabilir. Eksternal laringosel ise tiroid kartilajın lateralinde, sternokleidomastoid kasının anteromedialinde lokalize kitle ile bulgu verebilir. Enfekte bir laringosel derin boyun enfeksiyonu şeklinde klinik bulgu verebilir ⁴. Laringosel olgularının %4.9-28.8?ine neoplazi de (skuamöz hücreli karsinom) eşlik etmektedir. Bu nedenle maligniteyi ekarte etmek amacıyla biyopsi yapılmalıdır ⁴.

Radyolojik görüntülemede  BT yüksek kontrast rezolüsyon özelliği ve kesitsel anatomi üstünlüğü nedeniyle ilk olarak tercih edilmelidir. Komplike olmayan laringosel hava veya sıvı ile dolu kese şeklinde kolaylıkla tanımlanabilir. BT?de laringoselin dansitesi su dansitesinden düşükken, laringopiyoselde ise yumuşak doku dansitesine yakındır. Ayrıca,  kontraslı kesitlerde laringopiyoselde çevresel kontrast madde tutulumu gözlenir ^2,6,7.

Sonuç olarak, laringopiyosel nekrotik lenfadenopati, brankial kleft kisti ve derin boyun enfeksiyonları gibi birçok hastalık ile karışabilir. Ayırıcı tanıda,  endoskopik laringeal muayene ve radyolojik görüntüleme yöntemleri yararlı olabilir. Nefes darlığı ve ses problemi olan hastalarda laringopiyosel akılda tutulmalıdır.

Acknowledgement

Makalenin yazım ve revizyon aşamalarındaki katkılarından dolayı Dr. Sıla Yazkan Hıra' ya teşekür ediyoruz.

References

1. DeSanto LW, Devine KD, Weiland LH. Cysts of the larynx classification. Laryngoscope. 2015 ;125(12):2629.
2. Karadeniz MY, ve ark. Laringosel: Görüntüleme bulguları. Tanısal ve Girisimsel Radyoloji. 2001; 7: 258-61.
3. Canalis RF, Maxwell DS, Hemenway WG. Laryngocele an updated review. J Otolaryngol. 1977; 6(3): 191-9.
4. Çerçi U, et al. Assocation of the larynx carsinom and laryngocele. Turk Arch Otolaryngol. 2011; 49(4): 84-7.
5. Celin SE, et al. The association of laryngoceles with squamous cell carcinoma of the larynx. Laryngoscope. 1991;101(5):529-36.
6. Özcan C, et al. External laryngopyocele: a rare cause of upper airway obstruction. J Craniofac Surg. 2010;21(6):2022-4.
7. Alvi A, et al. Computed tomographic and magnetic resonance imaging characteristics of laryngocele and its variants. Am J Otolaryngol. 1998;19(4):251-6.
8. Nazaroglu H, et al. Laryngopyocele: signs on computed tomography. Eur J Radiol. 2000; 33: 63-5.